Text integral Răspuns benefic al distoniei cervicale torticolis spasmodic la cido VAAT
Autori Lerner AM, Beqaj S
Primit 2 aprilie 2014
Acceptat pentru publicare 16 mai 2014
Publicat 16 septembrie 2014 Volumul 2014: 6 pagini 33—36
Verificat pentru plagiat da
Comentarii peer reviewer 2
A Martin Lerner, 1 Safedin Beqaj 2
1 Oakland University William Beaumont School of Medicine, Royal Oak, MI, SUA; 2 Pathology Inc., Torrance, CA, SUA
Abstract: Raportăm cazul unui bărbat sănătos de 23 de ani care a avut un debut brusc de distonie cervicală torticolis spasmodic în octombrie 2012. A fost tratat cu cidofovir intravenos, care a fost început pe 20 februarie 2013, urmat de valganciclovir oral și famciclovir. Tragerea gâtului și înclinarea capului spre stânga nu mai este prezentă (la 22 aprilie 2014). Titrurile totale de anticorpi împotriva herpesvirusului 6 uman au scăzut de la 11,27 (Tabelul 1 negativ HHV6, CMV și titruri de anticorpi ELISA serice * la un bărbat de 23 de ani cu distonie cervicală idiopatică torticolis spasmodic
Note: * Titrurile de anticorpi serici sunt anticorpi totali. Titrurile repetate de ser ELISA IgM HHV6, CMV și EBV au fost negative. Studiile de laborator au fost efectuate de LabCorp Dublin, OH, SUA.
Abrevieri: XXV6, Herpesvirus uman 6; CMV, Citomegalovirus; EBV, virusul Epstein-Barr; ELISA, test imunosorbent legat de enzime; EA, antigen timpuriu; D, difuz; R, restricționat; neg, negativ.
Valganciclovir 900 mg pe cale orală la fiecare 12 ore a fost început, dar nivelurile de aspartat aminotransferază și alanină aminotransferază ale pacientului au crescut în a doua săptămână, semnalând hepatotoxicitatea valganciclovirului. Cidofovir 5 mg/kg 400 mg intravenos la fiecare 2 săptămâni a fost apoi început la 20 februarie 2013. 1.2 Spre deosebire de valganciclovir, cidofovirul nu este hepatotoxic și a fost continuat intravenos timp de 26 săptămâni. Astfel, au fost administrate 13 perfuzii intravenoase individuale de cidofovir 400 mg. La încheierea acestor perfuzii, famciclovirul 1.500 mg la fiecare 6 ore a fost continuat pe cale orală. Înclinarea și durerea pacientului au dispărut după finalizarea cursului său de cidofovir, dar au reapărut, cu o înclinare a capului mai puțin severă, 2 luni mai târziu. Valganciclovir a fost reluat, dar acum pe cale orală, la 450 mg dimineața, la fiecare 48 de ore, până la încercarea de a evita hepatotoxicitatea. Famciclovir 1.500 mg pe cale orală la fiecare 6 ore a fost continuat. Până pe 19 martie 2014, înclinarea capului pacientului nu mai era din nou vizibilă.
Doza de cidofovir intravenos de 5 mg/kg s-a bazat pe greutatea ideală a acestui pacient de 80 kg. Dacă ar fi fost supraponderal, cidofovirul ar fi fost administrat la 2,5 mg/kg pentru excesul de greutate peste ideal. Aceasta a fost judecata noastră bazată pe practici similare pentru a preveni toxicitatea. Cidofovirul a fost administrat în unitatea de scurtă ședere la spitalul William Beaumont, Royal Oak, MI, SUA. Cidofovirul intravenos 400 mg în 1 L soluție salină normală a fost precedat de administrarea de probenecid, un derivat al acidului benzoic solubil în lipide, la 2 g pe cale orală cu 3 ore mai devreme. Probenecidul inhibă secreția tubulară renală a cidofovirului, scutind astfel tubulii renali de concentrațiile tubulare renale excesive și posibil toxice. A doua perfuzie salină normală intravenoasă de 1.000 ml a urmat perfuziei inițiale. Probenecid 1g pe cale orală a fost repetat la 2 ore după finalizarea perfuziei cu cidofovir. În cele din urmă, o a treia doză de probenecid 1 g a fost administrată oral 8 ore mai târziu. 3-8 Astfel, s-au administrat trei doze orale de probenecid la fiecare perfuzie de cidofovir (adică 2 g cu 3 ore înainte, 1 g 2 ore după și 1 g 2 ore mai târziu).
Vizitele medicului în ziua următoare fiecărei perfuzii de cidofovir au confirmat funcția renală normală continuă (creatinină 59 mL/min/1,73 m 2). Numărul complet de sânge, aspartat aminotransferază, alanină aminotransferază, analiza urinei, sodiu și potasiu au fost evaluate la vizitele de întoarcere la fiecare 2 săptămâni. Toate testele de laborator au rămas normale pe toată durata îngrijirii ulterioare a pacientului. Durerile oculare au fost puse în discuție în mod specific la fiecare vizită post-cidofovir. 2 În total, pacientul a primit 5.600 mg de cidofovir, administrat sub formă de 13 doze cuprinzând × 5 mg/kg per perfuzie (65.9 mg/kg). Ondansetron 8 mg pe cale orală de trei ori pe zi a fost administrat cu o zi înainte, în ziua și a doua zi după fiecare perfuzie de cidofovir pentru a preveni greața indusă de probenecid.
Dacă ar fi apărut disfuncție renală sau durere oculară, cidofovirul ar fi fost oprit. 1.2 Famciclovir oral 1,5 g de patru ori pe zi a fost continuat împreună cu valganciclovir 900 mg pe cale orală o dată la 48 de ore până la o încercare de a preveni recăderea torticolisului. Valaciclovirul și famciclovirul au un spectru de acțiune antiviral similar. 3-10 Valaciclovir inhibă reactivarea CMV la pacienții cu transplant de organe. 3 Famciclovirul a fost continuat mai degrabă decât valaciclovir, deoarece valaciclovirul este excretat de rinichi și are potențială toxicitate renală. 3 titruri de anticorpi serici HHV6 au scăzut de la 11,27 la 15 ianuarie 2013 la 1,89 la 5 august 2013 în timpul perfuziilor cu cidofovir (Tabelul 1). Din câte știm, acesta este primul răspuns al distoniei cervicale torticolis spasmodic la terapie.
Cidofovirul a fost oprit la 1 octombrie 2013 și famciclovirul a fost continuat. Cu toate acestea, la o vizită din 30 decembrie 2013, reapariția ușoară a gâtului spre stânga a reapărut. Combinația zilnică de famciclovir oral (1.500 mg la fiecare 6 ore) și valganciclovir oral (900 mg la fiecare 48 de ore) a facilitat din nou o îmbunătățire semnificativă a posturii gâtului. Pacientul continuă să primească acești agenți antivirali și înclinarea gâtului este absentă. Durata necesară a terapiei combinate de supresie orală famciclovir/valganciclovir este în prezent necunoscută, precum și profilul său de siguranță și toxicitate. Dacă această terapie combinată pe termen lung va continua în viitor, vom continua să monitorizăm studiile de laborator hematologice, hepatice și renale la fiecare vizită lunară la această clinică.